pulmoПульмонологияPULMONOLOGIYA0869-01892541-9617Scientific and Practical Journal “PULMONOLOGIYA” LLC10.18093/0869-0189-2019-29-1-117-121pulmo-1116Research ArticleЗАМЕТКИ ИЗ ПРАКТИКИPRACTICAL NOTESИммуноглобулин G4-ассоциированное заболевание легких у подросткаImmunoglobulin G4-related lung disease in an adolescent patientАшероваИ. К.AsherovaI. K.

Ашерова Ирина Карловна – доктор медицинских наук, заведующая отделением пульмонологии.

150003, Ярославль, проспект Ленина, 12 / 76; тел.: (903) 638-28-87.

Irina K. Asherova - Doctor of Medicine, Head of Pulmonology Department.

pr. Lenina 12 / 76, Yaroslavl’, 150003; tel.: (903) 638-28-87.

irina_asherova@mail.ruПоповС. Д.PopovS. D.

Попов Сергей Дмитриевич – кандидат медицинских наук, врач отдела клеточной патологии.

Кардифф, CF14 4XW; тел.: (44 292) 074-27-03.

Sergey D. Popov - Candidate of Medicine, physician, Division of Cell Pathology.

Cardiff, UK, CF14 4XW; tel.: (44 292) 074-27-03.

sergey.popov@wales.nhs.ukИльинаН. А.Il’inaN. A.

Ильина Наталья Александровна – кандидат медицинских наук, доцент кафедры лучевой диагностики.

Санкт-Петербург, 191015, ул. Кирочная, 41; тел.: (921) 323-27-63.

Natal’ya A. Il’ina - Candidate of Medicine, Associate Professor, Department of Radiology.

ul. Kirochnaya 41, Saint Petersburg, 191015;tel.: (921) 323-27-63.

ilyina-natal@mail.ruТаракановаВ. В.TarakanovaV. V.

Тараканова Валентина Викторовна – врач-пульмонолог отделения пульмонологии.

150003, Ярославль, проспект Ленина, 12 / 76; тел.: (906) 633-37-79.

Valentina V. Tarakanova - pulmonologist, Pulmonology Department.

pr. Lenina 12 / 76, Yaroslavl’, 150003; tel.: (906) 633 37-79.

tarakanova_58@list.ruВыборновА. В.VybornovA. V.

Выборнов Андрей Владимирович – врач-эндоскопист отделения пульмонологии.

150003, Ярославль, проспект Ленина, 12 / 76; тел.: (903) 825-13-36.

Andrey V. Vybornov - endoscopist, Pulmonology Department.

pr. Lenina 12 / 76, Yaroslavl’, 150003; tel.: (903) 825 13-36.

docandrey59@mail.ruГосударственное учреждение здравоохранения Ярославской области «Детская клиническая больница № 1»РоссияYaroslavl’ Pediatric State Teaching Hospital No.1Russian FederationУниверситетская клиника УэльсаВеликобританияUniversity Hospital of WalesUnited KingdomСеверо-Западный государственный медицинский университет им. И.И.Мечникова Министерства здравоохранения Российской ФедерацииРоссияI.I.Mechnikov State North-West Medical University, Healthcare Ministry of RussiaRussian Federation201922042019291117121Copyright © Ашерова И.К., Попов С.Д., Ильина Н.А., Тараканова В.В., Выборнов А.В., 20192019Ашерова И.К., Попов С.Д., Ильина Н.А., Тараканова В.В., Выборнов А.В.Asherova I.K., Popov S.D., Il’ina N.A., Tarakanova V.V., Vybornov A.V.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://journal.pulmonology.ru/pulm/article/view/1116

Выделенные недавно иммуноглобулин (Ig) G4-ассоциированные заболевания (IgG4-АЗ) представляют собой иммунозависимое состояние, которое характеризуется инфильтрацией пораженных органов IgG4 позитивными плазматическими клетками. Изолированное вовлечение легких наблюдается редко, при визуализации оно может имитировать злокачественное новообразование и представляет немалые трудности при диагностике. В приведенном клиническом наблюдении продемонстрирован случай изолированного IgG4-АЗ легких у 16-летнего подростка со случайно обнаруженными двусторонними узловыми изменениями на рентгенограмме органов грудной клетки при отсутствии симптомов. В связи с подозрением на злокачественную природу выявленных изменений у пациента выполнены хирургические вмешательства, при этом уровень IgG4 в сыворотке крови был в пределах нормы. Гистологически выявлена значительная лимфоплазмоцитарная инфильтрация с образованием лимфоидных фолликулов, перибронхиальный фиброз, облитерация сосудов. По результатам иммуногистохимического исследования показана инфильтрация интерстиция IgG4-позитивными плазматическими клетками. На основании приведенного клинического наблюдения сделан вывод, что при дифференциальной диагностике и обнаружении нодулярных образований на момент постановки диагноза изолированное IgG4-АЗ легких необходимо рассматривать даже при отсутствии клинических симптомов со стороны других органов.

Immunoglobulin G4-related disease is a recently recognized systemic immune-mediated condition characterized by lymphoplasmacytic infiltrate in various organs with IgG4 positive plasma cells. Isolated lung involvement is rare, difficult to diagnose and can mimic primary lung malignancy on imaging. We report the case of an isolated IgG4-related interstitial lung disease in a 16-year-old asymptomatic male adolescent with incidentally found bilateral nodular lesions by chest radiograph. The patient underwent surgical interventions for assumption of malignancy. Serum IgG4 levels was normal. Нistological examination revealed significant lymphoplasmacytic infiltrate with lymphoid follicle formation, peribronchial fibrosis, vascular obliteration. Prominent interstitial IgG4 positive plasma cell infiltrate was identified by immunohistochemistry. Isolated IgG4-related lung disease should be taken into account as a possible differential diagnosis of mass-forming lesions, even when no other organ manifestation is clinically apparent at the time of diagnosis.

иммуноглобулин G4-ассоциированное заболевание легкихиммуноглобулин-G4-позитивные плазмоклеточные инфильтратыIgG4-related lung diseaseIgG4 positive plasma cell infiltratesReferencesSedhom R., Sedhom D., Strair R. IgG-4 related disease: A mini-review J. Rare Dis. Res. Treat. 2017; 2 (2): 18–23. DOI: 10.29245/2572-9411/2017/2.1089.Sedhom R., Sedhom D., Strair R. IgG-4 related disease: A mini-review J. Rare Dis. Res. Treat. 2017; 2 (2): 18–23. DOI: 10.29245/2572-9411/2017/2.1089.Kamisawa T., Zen Y., Pillai S., Stone J.H. IgG4-related disease. Lancet. 2015; 385 (9976): 1460–1471. DOI: 10.1016/S0140-6736(14)60720-0.Kamisawa T., Zen Y., Pillai S., Stone J.H. IgG4-related disease. Lancet. 2015; 385 (9976): 1460–1471. DOI: 10.1016/S0140-6736(14)60720-0.Stone J.H., Zen Y., Deshpande V. IgG4-related disease. N. Eng. J. Med. 2012; 366 (6): 539–551. DOI: 10.1056/NEJMra1104650.Stone J.H., Zen Y., Deshpande V. IgG4-related disease. N. Eng. J. Med. 2012; 366 (6): 539–551. DOI: 10.1056/NEJMra1104650.Zen Y., Inoue D., Kitao A. et al. IgG4-related lung and pleural disease: a clinicopathologic study of 21 cases. Am. J. Surg. Pathol. 2009; 33 (12): 1886–1893. DOI: 10.1097/PAS.0b013e3181bd535b.Zen Y., Inoue D., Kitao A. et al. IgG4-related lung and pleural disease: a clinicopathologic study of 21 cases. Am. J. Surg. Pathol. 2009; 33 (12): 1886–1893. DOI: 10.1097/PAS.0b013e3181bd535b.Ryu J.H., Sekiguchi H., Yi E.S. Pulmonary manifestations of immunoglobulin G4-related sclerosing disease. Eur. Respir. J. 2012; 39 (1): 180–186. DOI: 10.1183/09031936.00025211.Ryu J.H., Sekiguchi H., Yi E.S. Pulmonary manifestations of immunoglobulin G4-related sclerosing disease. Eur. Respir. J. 2012; 39 (1): 180–186. DOI: 10.1183/09031936.00025211.Stone J.H. IgG4-related disease: nomenclature, clinical features, and treatment. Semin. Diagn. Pathol. 2012; 29 (4): 177–190. DOI: 10.1053/j.semdp.2012.08.002.Stone J.H. IgG4-related disease: nomenclature, clinical features, and treatment. Semin. Diagn. Pathol. 2012; 29 (4): 177–190. DOI: 10.1053/j.semdp.2012.08.002.Moutsopoulos H.M., Fragouli G.E., Stone J. Overview of IgG4-related disease/ UpToDate. Available at: https://www.uptodate.com/contents/overview-of-igg4-related-diseaseMoutsopoulos H.M., Fragouli G.E., Stone J. Overview of IgG4-related disease/ UpToDate. Available at: https://www.uptodate.com/contents/overview-of-igg4-related-diseaseInoue D., Zen Y. et al. Immunoglobulin G4-related lung disease: CT findings with pathologic correlations. Radiology: 2009; 251 (1): 260–270. DOI: 10.1148/radiol.2511080965.Inoue D., Zen Y. et al. Immunoglobulin G4-related lung disease: CT findings with pathologic correlations. Radiology: 2009; 251 (1): 260–270. DOI: 10.1148/radiol.2511080965.Yamashita K., Haga H., Kobashi Y. et al. Lung involvement in IgG4-related lymphoplasmacytic vasculitis and interstitial fibrosis: report of 3 cases and review of the literature. Am. J. Surg. Pathol. 2008; 32 (11): 1620–1626. DOI: 10.1097/PAS.0b013e318172622f.Yamashita K., Haga H., Kobashi Y. et al. Lung involvement in IgG4-related lymphoplasmacytic vasculitis and interstitial fibrosis: report of 3 cases and review of the literature. Am. J. Surg. Pathol. 2008; 32 (11): 1620–1626. DOI: 10.1097/PAS.0b013e318172622f.Sekiguchi H., Horie R., Utz J.P., Ryu J.H. IgG4-related systemic disease presenting with lung entrapment and constrictive pericarditis. Chest. 2012; 142 (3): 781–783. DOI: 10.1378/chest.11-2608.Sekiguchi H., Horie R., Utz J.P., Ryu J.H. IgG4-related systemic disease presenting with lung entrapment and constrictive pericarditis. Chest. 2012; 142 (3): 781–783. DOI: 10.1378/chest.11-2608.Patel M., Kumar B., Diep M.L., Nandurkar D. IgG4 related lung disease. Can. Respir. J. 2016; 2016: 1409281. DOI: 10.1155/2016/1409281.Patel M., Kumar B., Diep M.L., Nandurkar D. IgG4 related lung disease. Can. Respir. J. 2016; 2016: 1409281. DOI: 10.1155/2016/1409281.Choi I.H., Jang S.H., Lee S. et al. A case report of IgG4-related disease clinically mimicking pleural mesothelioma. Tuberc. Respir. Dis. (Seoul). 2014; 76 (1): 42–45. DOI: 10.4046/trd.2014.76.1.42.Choi I.H., Jang S.H., Lee S. et al. A case report of IgG4-related disease clinically mimicking pleural mesothelioma. Tuberc. Respir. Dis. (Seoul). 2014; 76 (1): 42–45. DOI: 10.4046/trd.2014.76.1.42.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.